Rzadki przypadek angiofibromy w okolicy żuchwy u 37-latka

Naczyniakowłókniak (angiofibroma) to rzadko występująca, bogato unaczyniona, łagodna zmiana, która rozwija się w okolicy głowy i szyi. W pracy autorów z Arabii Saudyjskiej przedstawiono przypadek leczenia pacjenta, u którego przeprowadzono zabieg wyłuszczenia guza obecnego w okolicy żuchwy.

W literaturze fachowej dostępnych jest niewiele opisów przypadków angiofibromy, w tym – do tej pory – zaledwie trzy opisy zmian tego rodzaju zlokalizowanych w obrębie żuchwie.

Czym jest naczyniakowłókniak?

Angiofibroma (AGF) to rzadka, silnie unaczyniona zmiana nowotworowa, która relatywnie często występuje u mężczyzn w okresie dojrzewania (także jako naczyniakowłókniak młodzieńczy; łac. fibroma juvenile). Pochodzenie naczyniakowłókniaka jest nieznane. Angiofibroma zwykle powstaje w okolicy nosogardzieli, ale może rozwijać się także w innych lokalizacjach, z których najczęstszą jest zatoka szczękowa.

Natomiast rozwój naczyniakowłókniaka wewnątrz jamy ustnej to niezwykle rzadki przypadek. Chociaż angiofibroma jest histologicznie zmianą łagodną, jest miejscowo inwazyjna i może mieć skłonność do miejscowego rozszerzania się na sąsiednie struktury anatomiczne, w tym jamę ustną.

Opis przypadku

Pacjent, lat 37, zgłosił się do kliniki Dammam Medical Complex z obrzękiem w okolicy prawej części żuchwy. Wewnątrzustna zmiana była zlokalizowana pomiędzy zębami 45 i 46. Zgodnie z informacją przekazaną przez pacjenta, guz pojawił się 24 dni przed wizytą u stomatologa ogólnego. Po wizycie w gabinecie dentystycznym 37-latek przez pięć dni przyjmował antybiotyk. Ponieważ jednak stan chorego nie uległ poprawie, stomatolog zdecydował o usunięciu zęba 46. Po ekstrakcji obrzęk stopniowo się nasilał, aż doszło do zajęcia przedsionka policzkowego. W tym czasie pacjent zauważył także wysięk ropy i krwawienie z guza.

W badaniu zewnątrzustnym stwierdzono znaczny obrzęk po prawej stronie twarzy, rozciągający się od dolnej granicy żuchwy do kości jarzmowej. Obrzęk był miękki, o nieco zmiennym kształcie, nie odnotowano zmiany koloru skóry. Gałęzie nerwu twarzowego działały prawidłowo. W wywiadzie wykazano, że pacjent nie miał parestezji związanych z nerwem zębodołowym dolnym lub nerwem językowym.

Wewnątrz jamy ustnej obecna była rozległa masa zajmująca prawą część przedsionka policzkowego. Była ona twarda, koloru czerwonego, pokryta białawym filmem, uszypułowana w zębodole poekstrakcyjnym, o wymiarach 5 × 5 × 3  cm. Wykonany ortopantomogram ujawnił przezierność (3 cm w wymiarze przednio-tylnym) po prawej stronie żuchwy – okołowierzchołkowo do pierwszego i drugiego trzonowca.

Lekarze podjęli decyzję o wykonaniu biopsji i przesłaniu próbki do oceny histopatologicznej. W trakcie biopsji wystąpiło krwawienie, które kontrolowano za pomocą środków miejscowych (Surgicel oraz szwy). Podczas wizyty kontrolnej po upływie tygodnia wykazano, że guz ponownie się powiększył i osiągnął poprzedni rozmiar.

Badanie histopatologiczne potwierdziło, że zmiana występująca u pacjenta to angiofibroma. Badanie mikroskopowe wykazało owrzodzenie, wyraźne zaognienie błony śluzowej nabłonka płaskiego z proliferacją tkanki włóknistej z licznymi kanałami naczyniowymi (od drobnych naczyń włosowatych po większe naczynia żylne). Zrąb zmiany składał się z włókien kolagenowych o zmiennej gęstości i komórek wrzecionowatych, gwiaździstych lub jajowatych o wyglądzie fibroblastów/miofibroblastów. Aby ocenić unaczynienie guza, wykonana została angiografia przy użyciu tomografii komputerowej (CT).

Lekarze podjęli decyzję o wyłuszczeniu zmiany w znieczuleniu ogólnym (hipotensja). Podczas zabiegu pacjent znajdował się w pozycji leżącej na plecach i stosowano u niego intubację doustną. Wykonano wycięcie części pozakostnej z wyłuszczeniem zmiany śródkostnej. Operacja przebiegła bez powikłań, a występujące w jej trakcie krwawienie kontrolowano, stosując przyżeganie i wosk kostny. Końcowy raport histopatologiczny potwierdził obecność naczyniakowłókniaka. Po rocznej obserwacji pacjenta nie wykazano oznak nawrotu guza.

Tytuł artykułu: Angiofibroma of the Mandible: Report of a Rare Case

Mohammed A. Al Zayer¹, Ali Matouq Al Marzoug¹, Zahrah Hasan Al-Faraj², Eman F. Al-Saleh³

• Dammam Medical Complex, Saudi Arabia
• Qatif Central Hospital, Saudi Arabia
• Dammam Regional Lab and Blood bank, Saudi Arabia

Hindawi. Case Reports in Dentistry, Volume 2022, Article ID 7779338, 6 pages, https://doi.org/10.1155/2022/7779338

Pełny artykuł dostępny jest tutaj -> https://downloads.hindawi.com/journals/crid/2022/7779338.pdf

Materiał redakcyjny